O hipotireoidismo congênito (HC), distúrbio metabólico sistêmico, caracterizado pela deficiência da produção de hormônios tireoideanos, representa uma das causas mais comuns de retardo mental passÃveis de tratamento. O objetivo com esta pesquisa foi avaliar o Programa de Triagem Neonatal em São José do Rio Preto-SP. Os dados de nascimento foram resgatados dos arquivos de todos os hospitais da cidade e todos os resultados de exames de triagem realizados entre 2005 e 2007, dos arquivos da APAE-SP. Do total de 17.494 crianças, 51,5% eram do sexo feminino e 48,4%, do sexo masculino. As coletas foram realizadas acima dos sete dias de vida em 62,5% da amostra. O tempo médio para recebimento dos resultados foi de 28,2 dias. Da amostra estudada, 14 resultados se mostraram alterados, mas somente 5 diagnósticos foram confirmados (incidência de 1:3499). O programa mostra deficiências importantes quanto ao tempo de coleta e processamento dos resultados, incidência comparável a outras regiões do paÃs.